CASE REPORT
41歳男性が1カ月間下痢が続いたため，2012年3月に地方病院から当院消化器科に紹介された． 入院1カ月前から便様異常がみられ，1日7～10回，ほぼ100～200mLの黄色い水様便を排出していたが，直腸テネスムス，血性下痢，下血，発熱はみられなかった． 乏尿、軽度の口渇、時に嘔吐を伴わない悪心、食欲不振、腰部に放散し排便後に軽快する軽度の間欠的下腹部痛を訴えた。 1日の尿量は200〜300mLに過ぎなかった。 疲労感，頻尿，排尿痛，排尿困難，血尿，気血尿，糞尿尿，関節痛，胸痛，咳嗽は認められなかった． 入院5日前から本人曰く「紅茶色」の濃い尿が出始めたが，頻尿，尿意切迫感，排尿困難は認めなかった． 体重は6ヶ月間で5kg以上減少していた。 身体所見では、無熱で、腹部硬直、下腹部圧痛、触診で尿管圧痛、脇腹、特に腎臓部に圧痛、腰肋点圧痛、腸音は活発であった。 その他の身体所見は異常なし。
定期便検査では赤血球（++）と白血球（++）の増加が1回認められたが、入院後3日間に2回赤血球と白血球が検出されなかった。 尿検査は，pH 6.7（5.4-8.4）， 比重 1.020（1.003-1.030）， 蛋白＋，潜血＋＋，尿赤血球 2753.3 個/μL （0-18 個/μL）， 尿白血球 33308.3 個/μL （0-18 個/μL）である（カッコの中は正常範囲）． 位相差顕微鏡検査では、尿中赤血球（RBC）はすべて奇形でないことが確認された。 1日の尿量は250mLと少なかったが，尿化学検査ではナトリウム81.4mmol/L，カリウム14.8mmol/L，塩素130mmol/L，尿アニオンギャップ（ナトリウム＋カリウム-塩素）-34.2mmol/Lであった． 血液検査では、ヘモグロビン74 g/L（120-140 g/L）、末梢白血球数9.85 × 109/L（5 × 109-10 × 109/L）、好中球数78.7%（40%-60%）、末梢赤血球数 3.03 × 1012/L（4.0 × 1012-4.5 × 1012/L）、血小板数685 ×109/L（100 × 109-300 × 109/L）、末梢好酸球数 0.5%（0％）、末梢白血球数 3.5 × 102/L（4.0 × 102-4.5％）が指標であった。07 × 109/L (0.02 × 109-0.52 × 109/L) , 血清ナトリウム 134.7 mmol/L(137-147 mmol/L), 血清カリウム 2.64 mmol/L (3.5-5.3 mmol/L), 血清塩素 119.2 mmol/L（99-110 mmol/L）、血清 HCO3- 11.4 mmol/L（20.2-29.2 mmol/L）、血清アニオンギャップ（ナトリウム＋カリウム-塩素-HCO3-） 6.74 mmol/L（8-16 mmol/L）である。 動脈血ガス分析（環境条件下）では、pH 7.23（7.35-7.45），PaCO2 22.5mmHg（35-45mmHg），PaO2 98mmHg（80-100mmHg）、アルブミン 33.9g/L（36-51g/L）， 総免疫グロブリン 34.3g/L（25-35g/L ），総ビリルビン 5.0mg/L，総ビタミブチン 5.0mg/L，総ビタミブチン 5.0mg/L，総ビタミブチン 5.0mg/L，総ビタミブチン 5.0mg/L。3μmol/L（4-23.9μmol/L）、アルカリホスファターゼ57U/L（35-125U/L）、c-グルタミルトランスペプチダーゼ18U/L（7-50U/L）、アスパルテートアミントランスフェラーゼ8U/L（14-40U/L）、アラニンアミントランスフェラーゼ11U/L（5-35U/L）、クレアチニン 129.9μmol/L（31.8～91.0 μmol/L）、血中尿素窒素 7.88 g/L（2.4～8.2 g/L）、尿酸 184 μmol/L（90-420 μmol/L）、プロトロンビン時間 13.6 s（11.0-14.5 s）、CRP 49.5 mg/L（0～6.0mg/L）、赤血球沈降速度140mm/h（0〜20mm/h）、血清カルシノエンブリオニック抗原（CEA）αフェトプロテイン（AFP）、癌抗原125（CA125）、癌抗原19-9（CA19-9）は1.1 μg/L（0-5 μg/L）、1.7 μg/L（0-8 μg/L）、17.2 U/mL（0-35U/mL） および 6.14 U/mL（0-35U/mL) であった。 B型肝炎マーカーとC型肝炎マーカーは陰性であった． 抗核抗体（ANA），抗好中球細胞質抗体（ANCA），リウマトイド因子（RF）は血中に検出されず，抗核抗体（ANA），抗好中球細胞質抗体（ANCA），リウマトイド因子（RF）は血中に検出された． 結核関連抗体は血中に存在し，結核精製蛋白誘導体（PPD）皮膚テストは強陽性，血清アデノシンデアミナーゼ（ADA）値は7U/L（4〜22U/L）と正常範囲内であった． T-SPOT.TBテストは陽性であり，活動性結核感染の存在を示していた． 腹部CTとCTUで膀胱直腸瘻，右腎臓と右尿管に結核を疑う感染パターンを認め，右腎不全，左尿管膀胱結石と水腎症が判明した（図1.1）． 残念なことに、患者は経済的な理由から腹部CT検査およびCTU検査のフォローアップを拒否した。 大腸内視鏡検査を施行したところ、肛門から4cmの位置に直腸前壁から発生した外接性の瘻孔があり、周囲粘膜は赤く腫れていたが、12ヶ月の治療で完全に消失した（図（図2）2）。 しかし、周辺粘膜の生検では慢性炎症のみであった。
CT画像では、右腎の炎症性病変、右腎萼の空気ガス、右尿管壁の肥厚（A-C、G）、左尿道結石（D、E）と膀胱直腸瘻（F、H-J）である。 A：CT（コンピュータ断層撮影）平滑撮影で右腎の肥大を認め，腎実質に低密度の丸い病変と腎萼に空気ガス，左腎の水腎症，B：動脈相に病変の増強なし，C：静脈相に病変の増強なし，D：右腎の水腎症，E：左腎の水腎症，D：左腎の水腎症． プレーンCT検査では膀胱内の空気ガス、収縮した膀胱の壁の肥厚、左尿道膀胱結石、E：静脈相の病変の増強なし、F：CT urography（CTU）の軸位CT検査像で膀胱直腸瘻、G：膀胱瘻を認めた。 冠状2次元再構成像では、右腎臓の肥大が認められ、腎実質に低密度の丸い病変と腎郭清に空気ガス、尿管壁の肥厚が認められる。H：CTUの矢状2次元再構成像では、膀胱直腸瘻、直腸に造影剤、収縮膀胱に空気ガス、I：CTUの矢状2次元再構成像では、直腸瘻に造影剤、膀胱に空気ガス。 J: CTUの矢状断3次元再構成像で、膀胱直腸瘻、直腸内造影剤、左水腎症、膀胱収縮、右腎機能低下が確認された。
直腸前壁から生じた外接性瘻孔は大腸内視鏡で確認し完治した。 A：大腸内視鏡検査で肛門から4cmの位置に直腸前壁から発生した外接性の瘻孔を認め，周囲粘膜は赤く腫脹していた。B：12ヶ月の抗結核治療により瘻孔は完全に消失した。
代謝性アシドーシスのため炭酸水素ナトリウム2gとクエン酸カリウム1gを1日3回補充し、3日間の治療で血清中のカリウム、塩素、重炭酸はすべて正常値になった。 入院前および入院初期には，地元病院および当科で実験的抗菌療法としてレボフロキサシン0.5 gを1日1回10日間静脈内投与が開始された． また，当科で止瀉薬（スメクタイト粉末3g連用），鎮痙薬（塩酸ドロタベリン40mg連用）を処方したが，下痢の軽減はみられなかった。 CTUとT-SPOT.TBの結果より，抗生剤の投与を中止し，イソニアジド0.3 gとリファンピシン0.45 gを1日1回，ピラジナミド0.25 gを単回投与とした． 幸い4週後に下痢は完全に消失し，手術の必要はなかった． 炭酸水素ナトリウムとクエン酸カリウムの補給は不要となった． 12カ月間の静注療法の後，他院で尿管鏡下結石破砕術を受け，以後異常なしと報告されている．