Case Report
Renato Passini Júnior Roxana Knobel
Mary Ângela Parpinelli Belmiro Gonçalves Pereira
Eliana Amaral Fernanda Garanhani de Castro Surita
Caio Rogério de Araújo Lett
Kalcificeret abdominal graviditet med atten års udvikling:
Kalcificeret abdominal graviditet med atten års udvikling: case report
Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences,
Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazil
ABSTRACT
KONTEKST: Lithopedion (forkalkede abdominale graviditet) er et sjældent fænomen, og der er mindre end 300 tilfælde rapporteret i den medicinske litteratur.
FALSRAPPORT: I dette tilfælde havde en 40-årig patient haft sin eneste graviditet 18 år tidligere, uden medicinsk hjælp siden da. Hun kom til vores hospital med smerter og en tumormasse på ca. 20 centimeter i diameter. Supplerende undersøgelser (abdominal røntgen, ultralyd og computertomografi) viste en ekstrauterin abdominal graviditet i 31 uger med forkalkningsområder. Der blev foretaget eksplorativ laparotomi med ekstirpation af et velbevaret foster med delvist forkalkede ovulære membraner.
Nøgleord: Abdominal graviditet. Lithopedion. Lithokelyphopedion. Fosterdød.
INTRODUKTION
Lithopedion (litho = sten; pedion = barn) er betegnelsen for en graviditet uden for livmoderen, der udvikler sig til fosterdød og forkalkning. Det er et sjældent fænomen, der oftest kommer fra en abdominal graviditet. Incidensen af abdominal graviditet er 1:11.000 graviditeter, og lithopedion forekommer i 1,5 til 1,8 % af disse tilfælde.1,3 Der har været mindre end 300 tilfælde i 400 års verdensmedicinsk litteratur.2,3,4 På grund af stigningen i inflammatoriske bækkensygdomme og operationer af uterusrør er der sket en stigning i ektopisk graviditet.1 På den anden side har forekomsten af abdominal graviditet og lithopedion haft en tendens til at blive endnu sjældnere på grund af, at medicinsk og præ-natal pleje er blevet mere tilgængelig for befolkningen med mulighed for tidlig diagnosticering og behandling af patologien.1,4
CASE REPORT
En 40-årig kvinde med brun hudfarve havde en primær klage over underlivssmerter. Patienten rapporterede om regelmæssig abdominal vækst og sund fosteraktivitet fra en graviditet, der fandt sted 18 år tidligere. Hun havde aldrig foretaget præ-natal opfølgning. I tredje trimester var hun begyndt at føle stærke kramper i underlivet samtidig med, at fosteraktiviteten forsvandt. Hun havde ikke søgt lægehjælp, og nogle uger senere havde hun fjernet en mørkerød masse gennem skeden med et placentalignende udseende.
Hun havde oplevet de karakteristiske ændringer ved amning af brystet. Underlivet var begyndt at falde, men bevarede en infra-umbilikal masse på ca. 20 centimeter i diameter, bevægelig og smertefri. Et par måneder før hun blev set hos os, begyndte hun at føle smerter i underlivet og søgte lægehjælp.
Hendes gynækologiske historie var regelmæssige menstruationsblødninger, der startede ved menarche og igen efter graviditet. Hun havde aldrig brugt nogen præventionsmetode.
Den fysiske undersøgelse afslørede en infra-umbilikal masse på ca. 20 centimeter i diameter, der var mobil og hærdet. Uterus var uden graviditetsmodifikationer. Abdominal røntgenundersøgelse (figur 1) og computertomografi viste tilstedeværelsen af et ektopisk foster i en blodkarforgrening i mesenteriet med perifere forkalkninger. Ultralydsundersøgelserne viste en tom livmoder, normale æggestokke og tilstedeværelsen af et 31-ugers foster (bestemt ud fra lårbenslængden).
Der blev opstillet en hypotese om lithopedion, og på grund af de kliniske symptomer og patientens ønske om at fjerne massen, blev der foretaget eksplorativ laparotomi. Efter udførelse af parietal celiotomi sås en oval tumor med adhæsion af højre ovarie og epiploon (figur 2). Den målte 15 x 25 centimeter og vejede 1.890 gram. Den bestod af en forkalket ovulær membran, der hæftede sig til et foster, som blev dissekeret og viste sig at være velbevaret og delvist forkalket (Figur 3). Operationen var vellykket, uden komplikationer, og patienten forlod hospitalet efter tre dage.
DISKUSSION
I de tilfælde, der er omtalt i litteraturen, varierede patienternes alder på diagnosetidspunktet fra 23 til 100 år, hvoraf 2/3 af dem var over 40 år gamle. Perioden med tilbageholdelse af fosteret var fra 4 til 60 år. Fosterdøden indtraf mellem 3 og 6 måneder af graviditeten i 20 % af tilfældene, mellem 7 og 8 måneder i 27 % af tilfældene og ved fuld termin i 43 % af tilfældene.2,4
Abdominal graviditet er resultatet af bristning af tubal eller ovariegraviditet med implantation i bughulen.1,3 Udviklingen af lithopedion sker under visse forhold: (1) graviditet uden for livmoderen; (2) fosterdød efter 3 måneders graviditet; (3) ægget skal være sterilt; (4) der kan ikke stilles nogen tidlig diagnose; (5) der skal være lokale betingelser for kalkudfældning (aflejring).1,2,4 Udviklingen af denne graviditet er den samme som ved abdominal intrauterin graviditet indtil fosterdød. Efter dette tidspunkt sker der dehydrering af vævene og kalkinfiltration.1,3,4
En abdominal graviditet, der forkalkes, kaldes generisk lithopedion og kan have følgende former: (1) lithokelyphos (litho = sten, kelyphos = skal): kun æggemembranen er forkalkede, og fosteret kan være i forskellige stadier af nedbrydning; (2) lithokelyphopedion: begge er forkalkede, dvs. foster og æggemembran, som i dette tilfælde; (3) lithopedion: kun fosteret er forkalkede4.
Og selv om de fleste tilfælde forbliver asymptomatiske i årevis, kan der forekomme bækkensmerter, vægtfornemmelse i underlivet og kompressive symptomer, der især påvirker urinblæren og endetarmen.2,3 Der er rapporteret om nogle tilknyttede komplikationer efter en lang asymptomatisk udvikling: perforation af urinblære og rektum; ekstrudering af fosterdele gennem bugvæggen, rektum og vagina; tarmobstruktion (på grund af kollision af fosterdele med tarmen eller vedhæftning) og volvulus.3,4
Diagnosen afsløres ved en suggestiv klinisk historie, en bækkenmasse fundet under de fysiske undersøgelser, og ofte er en røntgenundersøgelse af abdomen nok til at bekræfte den.3,4 Ultralydsundersøgelsen viser et tomt livmoderhulrum og et uspecifikt udseende af den abdominale masse, hvilket forvirrer diagnosen.2 Computertomografi (CT) og kernemagnetisk resonans definerer klart patologien og hjælper med at diagnosticere adhærens og andre påvirkede organer, selv om disse ikke er absolut nødvendige.2,3,4 Nogle forfattere foreslår udskillelsesurografi og lavementrøntgen for at vurdere kompression eller ændringer i organer eller systemer i nærheden heraf.
Diagnosen adskiller den fra andre forkalkede masser som ovarietumorer, myomer, inflammatoriske masser, urinvejs- og blæretumorer og epiploonforkalkninger.4 Der er rapporteret tilfælde uden kirurgisk ekstirpation af lithopedionet2. På grund af muligheden for komplikationer, selv efter flere års udvikling, er den korrekte procedure kirurgisk fjernelse.
Kirurgien er ofte enkel med lav blødning. Der er ikke rapporteret om intraoperativt dødsfald, selv hos ældre patienter3,4. Ikke desto mindre anbefales ekstrem forsigtighed ved den kirurgiske procedure med hjælp fra en almen kirurg eller urolog på grund af muligheden for store mængder abdominale blodkar og tarmtilhæftning.
1. Costa SD, Presley J, Bastert G. Avanceret abdominal graviditet. Obstet Gynecol Surv 1991;46;46:515-25.
2. Frayer CA, Hibbert ML. Abdominal graviditet hos en 67-årig kvinde, der ikke er blevet opdaget i 37 år: en case report. J Reprod Med 1999;44:633-5.
3. Irick MB, Kitsos CN, O’Leary JA. Terapeutiske aspekter i forbindelse med håndteringen af en lithopedion. Am Surg 1970;36:232-4.
4. Spiritos NM, Eisenkop SM, Eisenkop SM, Mishell DR. Lithokelyphos: en case report og litteraturgennemgang. J Reprod Med 1987;32:43-6.
RESUMO
CONTEXTO: Lithopodium (forkalket abdominal svangerskab) er et sjældent fænomen, med mindre end 300 tilfælde beskrevet i litteraturen.
SAGSRAPPORT: En 40-årig patient, havde en enkelt graviditet for 18 år siden og har ikke søgt læge siden da. Hun ankom med smerter i underlivet og en tumormasse på ca. 20 centimeter. Supplerende undersøgelser (abdominal radiografi, ultralyd og computertomografi) viste en graviditet på ca. 31 uger ekstrauterin og med områder med forkalkning. Der blev foretaget laparotomi med ekstraktion af fosteret i god tilstand, der var involveret af den delvist forkalkede membran.
Nøgleord: Abdominal graviditet. Lithopedium. Lithokelyphopedion. Føtal død.
Udgivelsesinformation
Renato Passini Junior, MD, PhD. Adjunkt, afdeling for obstetrik og gynækologi, det medicinske fakultet, statsuniversitetet i Campinas, Campinas, Brasilien.
Roxana Knobel, MD, MSc. Afdeling for obstetrik & Gynækologi, Det medicinske fakultet, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien
Mary Ângela Parpinelli, MD, PhD. Adjunkt, Afdeling for obstetrik & Gynækologi, Det medicinske fakultet, Universidade Estadual de Campinas Campinas, Campinas, Brasilien.
Belmiro Gonçalves Pereira, MD, PhD. Adjunkt, Institut for Obstetrik & Gynækologi, Det medicinske fakultet, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien.
Eliana Amaral, MD, PhD. Adjunkt, Afdeling for obstetrik & Gynækologi, Det medicinske fakultet, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien.
Fernanda Garanhani de Castro Surita, MD, MSc. Afdeling for obstetrik & gynækologi, Det medicinske fakultet, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Campinas, Brasilien.
Caio Rogério de Araújo Lett, MD. Reservelæge, afdeling for obstetrik & gynækologi, det medicinske fakultet, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Campinas, Brasilien.