Reportaż przypadków
Renato Passini Júnior Roxana Knobel
Mary Ângela Parpinelli Belmiro Gonçalves Pereira
Eliana Amaral Fernanda Garanhani de Castro Surita
Caio Rogério de Araújo Lett
Wapniejąca ciąża brzuszna z osiemnastoletnią ewolucją: opis przypadku
Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences,
Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazil
ABSTRACT
CONTEXT: Litopedion (zwapniała ciąża brzuszna) jest rzadkim zjawiskiem i w literaturze medycznej odnotowano mniej niż 300 przypadków.
Raport przypadku: W opisywanym przypadku 40-letnia pacjentka zaszła w jedyną ciążę 18 lat wcześniej i od tego czasu nie korzystała z pomocy medycznej. Do naszego szpitala zgłosiła się z bólem i masą guza o średnicy około 20 cm. Badania uzupełniające (RTG jamy brzusznej, ultrasonografia i tomografia komputerowa) wykazały pozamaciczną, 31-tygodniową ciążę brzuszną z obszarami zwapnień. Wykonano laparotomię zwiadowczą, uzyskując ekstyrpację dobrze zachowanego płodu z częściowo uwapnionymi błonami jajnikowymi.
SŁOWA KLUCZOWE: ciąża brzuszna. Litopedion. Lithokelyphopedion. Fetal death.
INTRODUCTION
Lithopedion (litho = kamień; pedion = dziecko) to nazwa nadana ciąży pozamacicznej, która ewoluuje do śmierci płodu i zwapnienia. Jest to rzadkie zjawisko, które w większości przypadków pochodzi z ciąży brzusznej. Częstość występowania ciąży brzusznej wynosi 1:11 000 ciąż, a litopedion występuje w 1,5 do 1,8% tych przypadków.1,3 W ciągu 400 lat istnienia światowej literatury medycznej odnotowano mniej niż 300 przypadków.2,3,4 Ze względu na wzrost liczby zapaleń miednicy mniejszej i operacji jajowodów macicy nastąpił wzrost częstości występowania ciąży pozamacicznej.1 Z drugiej strony, występowanie ciąży brzusznej i litopedionu stało się jeszcze rzadsze, ponieważ opieka medyczna i prenatalna stała się bardziej dostępna dla społeczeństwa, z możliwością wczesnego rozpoznania i leczenia tej patologii.1,4
Raport przypadku
CASE REPORT
Czterdziestoletnia kobieta o brązowej skórze zgłaszała skargę główną na ból w podbrzuszu. Pacjentka zgłaszała regularny wzrost brzucha i zdrową czynność płodu z ciąży, która miała miejsce 18 lat wcześniej. Nigdy nie wykonywała badań prenatalnych. W trzecim trymestrze ciąży zaczęła odczuwać silne skurcze w podbrzuszu, w tym samym czasie, gdy zanikła aktywność płodu. Nie szukała pomocy medycznej, a kilka tygodni później usunęła przez pochwę ciemnoczerwoną masę o wyglądzie łożyska.
Doświadczyła zmian charakterystycznych dla laktacji piersi. Brzuch zaczął się zmniejszać, ale zachowała masę podbrzuszną o średnicy około 20 cm, ruchomą i niebolesną. Kilka miesięcy przed wizytą w naszym ośrodku pacjentka zaczęła odczuwać bóle w podbrzuszu i szukała pomocy medycznej.
W wywiadzie ginekologicznym stwierdzono regularne krwawienia miesiączkowe rozpoczynające się w momencie menarche i powracające po ciąży. Nigdy nie stosowała żadnej metody antykoncepcyjnej.
Badanie przedmiotowe ujawniło masę wewnątrzbrzuszną o średnicy około 20 centymetrów, która była ruchoma i stwardniała. Macica była bez zmian ciążowych. Badanie rentgenowskie jamy brzusznej (ryc. 1) i tomografia komputerowa wykazały obecność płodu ektopowego w gałęzi naczyń krwionośnych krezki, z obwodowymi zwapnieniami. Badania ultrasonograficzne wykazały pustą macicę, prawidłowe jajniki oraz obecność 31-tygodniowego płodu (stwierdzone na podstawie długości kości udowej).
Postawiono hipotezę litopedionu, a ze względu na objawy kliniczne i chęć usunięcia masy przez pacjentkę wykonano laparotomię zwiadowczą. Po wykonaniu celiotomii ciemieniowej uwidoczniono owalny guz z przyleganiem do prawego jajnika i epiploonu (ryc. 2). Miał on wymiary 15 x 25 cm i ważył 1890 gramów. Składał się on ze zwapniałej błony jajnikowej przylegającej do płodu, która została wypreparowana i okazała się dobrze zachowana i częściowo zwapniała (ryc. 3). Operacja przebiegła pomyślnie, bez powikłań, a pacjentka opuściła szpital po trzech dniach.
DISCUSSION
W przypadkach opisywanych w piśmiennictwie wiek pacjentek w dniu rozpoznania wahał się od 23 do 100 lat, w tym 2/3 z nich miało ponad 40 lat. Okres zatrzymania płodu wynosił od 4 do 60 lat. Zgon płodu nastąpił między 3 a 6 miesiącem ciąży w 20% przypadków, między 7 a 8 miesiącem w 27%, a w pełnym terminie w 43% przypadków.2,4
Ciąża brzuszna jest wynikiem pęknięcia ciąży tubalnej lub jajnikowej z implantacją w jamie brzusznej.1,3 Do rozwoju litopedionu dochodzi w określonych warunkach: (1) ciąża pozamaciczna; (2) obumarcie płodu po 3 miesiącach ciąży; (3) jajo musi być jałowe; (4) nie można postawić wczesnej diagnozy; (5) muszą istnieć miejscowe warunki do wytrącania się (odkładania) wapnia.1,2,4 Rozwój tej ciąży przebiega tak samo jak w przypadku ciąży brzusznej wewnątrzmacicznej aż do obumarcia płodu. Po tym czasie dochodzi do odwodnienia tkanek i nacieku wapnia.1,3,4
Ciąża brzuszna ulegająca zwapnieniu nazywana jest ogólnie litopedionem i może mieć następujące postacie: (1) lithokelyphos (litho = skała, kelyphos = muszla): tylko błona jajnikowa jest zwapniona, a płód może być w różnych stadiach rozkładu; (2) lithokelyphopedion: oba są zwapnione, tj. płód i błona jajnikowa, jak w tym przypadku; (3) lithopedion: tylko płód jest zwapniony.4
Chociaż większość przypadków przez lata pozostaje bezobjawowa, mogą wystąpić bóle miednicy, uczucie ciężaru w podbrzuszu i objawy uciskowe, dotyczące zwłaszcza pęcherza moczowego i odbytnicy.2,3 Po długim okresie bezobjawowego rozwoju choroby opisywano pewne związane z nią powikłania: perforację pęcherza moczowego i odbytnicy; wydostanie się części płodu przez ścianę brzucha, odbytnicę i pochwę; niedrożność jelit (z powodu kolizji części płodu z jelitem lub przylegania) i wole.3,4
O rozpoznaniu decyduje sugestywny wywiad kliniczny, masa miednicy stwierdzona podczas badania fizykalnego, a często do jego potwierdzenia wystarczy wykonanie zdjęcia rentgenowskiego jamy brzusznej.3,4 W badaniu ultrasonograficznym stwierdza się pustą jamę macicy i niespecyficzny wygląd masy brzusznej, co myli rozpoznanie.2 Tomografia komputerowa (TK) i magnetyczny rezonans jądrowy wyraźnie określają patologię i pomagają w rozpoznaniu przylegania i innych narządów objętych procesem chorobowym, chociaż nie są bezwzględnie konieczne.2,3,4 Niektórzy autorzy sugerują wykonanie urografii wydalniczej i lewatywy w celu oceny ucisku lub zmian w narządach lub układach położonych w pobliżu.
Rozpoznanie to odróżnia go od innych zwapniałych mas, takich jak guzy jajnika, mięśniaki, masy zapalne, guzy dróg moczowych i pęcherza moczowego oraz zwapnienia nadłonowe.4 Istnieją doniesienia o przypadkach bez chirurgicznego usunięcia litopedionu2. Ze względu na możliwość wystąpienia powikłań, nawet po latach inwolucji, właściwym postępowaniem jest usunięcie chirurgiczne.
Operacja jest często prosta, z niewielkim krwawieniem. Nie odnotowano zgonu śródoperacyjnego, nawet u chorych w podeszłym wieku.3,4 Mimo to zaleca się szczególną ostrożność w postępowaniu chirurgicznym z pomocą chirurga ogólnego lub urologa, ze względu na możliwość rozerwania dużych ilości naczyń krwionośnych jamy brzusznej i przylegania jelit.
1. Costa SD, Presley J, Bastert G. Zaawansowana ciąża brzuszna. Obstet Gynecol Surv 1991;46:515-25.
2. Frayer CA, Hibbert ML. Abdominal pregnancy in a 67-year-old woman undetected for 37 years: a case report. J Reprod Med 1999;44:633-5.
3. Irick MB, Kitsos CN, O’Leary JA. Therapeutic aspects in the management of a lithopedion. Am Surg 1970;36:232-4.
4. Spiritos NM, Eisenkop SM, Mishell DR. Lithokelyphos: a case report and literature review. J Reprod Med 1987;32:43-6.
RESUMO
CONTEXTO: Lithopodium (zwapniała ciąża brzuszna) jest rzadkim zjawiskiem, w literaturze opisano mniej niż 300 przypadków.
SPRAWOZDANIE Z PRZYPADKU: Pacjentka 40-letnia, która 18 lat temu przebyła pojedynczą ciążę i od tego czasu nie korzystała z pomocy lekarskiej. Przyjechała z bólem podbrzusza i masą guza o wielkości około 20 centymetrów. Badania uzupełniające (radiografia jamy brzusznej, ultrasonografia i tomografia komputerowa) wykazały ciążę około 31-tygodniową pozamaciczną z obszarami zwapnień. Wykonano laparotomię, wydobywając płód w dobrym stanie, zajęty przez częściowo zwapniałą błonę.
SŁOWA KLUCZOWE: ciąża brzuszna. Lithopedium. Lithokelyphopedion. Śmierć płodu.
Informacja o publikacji
Renato Passini Junior, MD, PhD. Assistant Lecturer, Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences, State University of Campinas, Campinas, Brazil.
Roxana Knobel, MD, MSc. Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazil
Mary Ângela Parpinelli, MD, PhD. Assistant Lecturer, Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences, Universidade Estadual de Campinas Campinas, Brazil.
Belmiro Gonçalves Pereira, MD, PhD. Assistant Lecturer, Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazil.
Eliana Amaral, MD, PhD. Assistant Lecturer, Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazil.
Fernanda Garanhani de Castro Surita, MD, MSc. Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazil.
Caio Rogério de Araújo Lett, MD. Resident Doctor, Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazil.