Case Report
Renato Passini Júnior Roxana Knobel
Mary Ângela Parpinelli Belmiro Gonçalves Pereira
Eliana Amaral Fernanda Garanhani de Castro Surita
Caio Rogério de Araújo Lett
Verkalkte abdominale zwangerschap met een evolutie van achttien jaar: case report
Departement Verloskunde & Gynaecologie, Faculteit Medische Wetenschappen,
Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazilië
ABSTRACT
CONTEXT: De lithopedion (verkalkte abdominale zwangerschap) is een zeldzaam fenomeen en er zijn minder dan 300 gevallen gemeld in de medische literatuur.
VERSLAG VAN HET GEVAL: In dit geval had een 40-jarige patiënte 18 jaar eerder haar enige zwangerschap gehad, sindsdien zonder medische hulp. Zij kwam naar ons ziekenhuis met pijn en een tumorachtige massa van ongeveer 20 centimeter in diameter. Aanvullend onderzoek (abdominale röntgenfoto, ultrasonografie en computertomografie) toonde een extra-uteriene abdominale zwangerschap van 31 weken aan met verkalkingsgebieden. Er werd een verkennende laparotomie uitgevoerd, met extirpatie van een goed geconserveerde foetus met gedeeltelijk verkalkte ovulaire membranen.
KEY WORDS: Abdominale zwangerschap. Lithopedie. Lithokelyphopedie. Foetale sterfte.
INLEIDING
Lithopedion (litho = steen; pedion = kind) is de naam die gegeven wordt aan een extra-uteriene zwangerschap die evolueert naar foetale sterfte en verkalking. Het is een zeldzaam verschijnsel dat meestal voorkomt bij een abdominale zwangerschap. De incidentie van abdominale zwangerschap is 1:11.000 zwangerschappen en lithopedion komt in 1,5 tot 1,8% van deze gevallen voor.1,3 In 400 jaar medische wereldliteratuur zijn er minder dan 300 gevallen geweest.2,3,4 Door de toename van inflammatoire bekkenziekten en operaties aan de baarmoederslijmvlies is er een toename van ectopische zwangerschap.1 Anderzijds is het voorkomen van abdominale zwangerschap en lithopedie nog zeldzamer geworden doordat de medische en prenatale zorg toegankelijker is geworden voor de bevolking, met de mogelijkheid van vroege diagnose en behandeling van de pathologie.1,4
CASE REPORT
Een 40-jarige vrouw met bruine huidskleur had als primaire klacht pijn in de onderbuik. De patiënte meldde regelmatige abdominale groei en gezonde foetale activiteit van een zwangerschap die 18 jaar eerder had plaatsgevonden. Zij had nooit prenatale follow-up gedaan. In het derde trimester begon zij sterke krampen in de onderbuik te voelen op hetzelfde moment dat de foetale activiteit verdween. Zij had geen medische hulp gezocht en enkele weken later had zij via de vagina een donkerrode massa weggenomen met een placenta-uiterlijk.
Ze had de karakteristieke veranderingen van borst lactatie ervaren. De buik was beginnen af te nemen maar behield een infra-umbilicale massa van ongeveer 20 centimeter in diameter, beweeglijk en pijnloos. Enkele maanden voordat zij bij onze dienst werd gezien, begon zij pijn in de onderbuik te krijgen en zocht medische hulp.
Haar gynaecologische voorgeschiedenis bestond uit regelmatige menstruatiebloedingen vanaf de menarche en opnieuw na de zwangerschap. Ze had nooit een voorbehoedsmiddel gebruikt.
Het lichamelijk onderzoek toonde een infra-umbilicale massa van ongeveer 20 centimeter in diameter die beweeglijk en verhard was. De baarmoeder was zonder zwangerschapsaanpassingen. De abdominale röntgenfoto (figuur 1) en de computertomografie toonden de aanwezigheid van een ectopische foetus in een mesenterium bloedvatvertakking, met perifere verkalkingen. Het echografisch onderzoek toonde een lege baarmoeder, regelmatige eierstokken en de aanwezigheid van een foetus van 31 weken (bepaald op basis van de dijbeenlengte).
Een hypothese van lithopedie werd gemaakt, en vanwege de klinische symptomen en de wens van de patiënte om de massa te verwijderen, werd een exploratieve laparotomie uitgevoerd. Na het uitvoeren van pariëtale celiotomie, werd een ovale tumor gezien met verkleving van de rechter eierstok en epiploon (figuur 2). Het mat 15 x 25 centimeter en woog 1.890 gram. Het bestond uit een verkalkt ovulair membraan dat aan een foetus kleefde, die werd ontleed en goed geconserveerd en gedeeltelijk verkalkt bleek te zijn (figuur 3). De operatie was succesvol, zonder complicaties, en de patiënte verliet het ziekenhuis na drie dagen.
DISCUSSIE
In de gevallen die in de literatuur zijn vermeld, varieerde de leeftijd van de patiënten op de datum van de diagnose van 23 tot 100 jaar, waarbij 2/3 van hen ouder was dan 40 jaar. De periode van foetusretentie varieerde van 4 tot 60 jaar. De foetale sterfte trad op tussen 3 en 6 maanden zwangerschap in 20% van de gevallen, tussen 7 en 8 maanden in 27% en op volle termijn in 43% van de gevallen.2,4
Een buikzwangerschap ontstaat door het scheuren van een tuba- of ovariumzwangerschap met inplanting in de buikholte.1,3 Het ontstaan van een lithopedie gebeurt onder bepaalde omstandigheden: (1) extra-uteriene zwangerschap; (2) foetale sterfte na 3 maanden zwangerschap; (3) de eicel moet steriel zijn; (4) er kan geen vroegtijdige diagnose worden gesteld; (5) er moeten lokale omstandigheden bestaan voor calciumneerslag (afzetting).1,2,4 De ontwikkeling van deze zwangerschap is hetzelfde als bij abdominale intra-uteriene zwangerschap tot de foetale sterfte. Na deze tijd treedt uitdroging van weefsels en calciuminfiltratie op.1,3,4
Een abdominale zwangerschap die verkalkt wordt in het algemeen lithopedion genoemd en kan de volgende vormen hebben: (1) lithokelyphos (litho = rots, kelyphos = schelp): alleen het ovulaire membraan is verkalkt en de foetus kan zich in verschillende stadia van ontbinding bevinden; (2) lithokelyphopedion: beide zijn verkalkt, d.w.z. foetus en ovulair membraan, zoals in dit geval; (3) lithopedion: alleen de foetus is verkalkt.4
Hoewel de meeste gevallen jarenlang asymptomatisch blijven, kunnen bekkenpijn, gewichtsgewaarwording in de buik en drukverschijnselen optreden, die vooral de urineblaas en het rectum aantasten.2,3 Enkele geassocieerde complicaties zijn gemeld na een lange asymptomatische evolutie: perforatie van de urineblaas en het rectum; extrusie van foetale delen door de buikwand, het rectum en de vagina; darmobstructie (door botsing van foetale delen met de darm of door verkleving) en volvulus.3,4
De diagnose wordt gesteld op grond van een suggestieve klinische anamnese, een bij lichamelijk onderzoek gevonden bekkenmassa en vaak is een röntgenfoto van de buik voldoende om de diagnose te bevestigen.3,4 Het echografisch onderzoek toont een lege baarmoederholte en een niet-specifiek uiterlijk van de buikmassa, waardoor de diagnose verward wordt.2 De gecomputeriseerde tomografie (CT) en de nucleaire magnetische resonantie leggen de pathologie duidelijk vast en helpen bij de diagnose van de aanhechting en andere aangetaste organen, hoewel deze niet absoluut noodzakelijk zijn.2,3,4 Sommige auteurs suggereren excretie-urografie en röntgenfoto’s van het klysma om compressie of veranderingen in organen of systemen in de nabijheid te evalueren.
De diagnose onderscheidt het van andere verkalkte massa’s zoals ovariumtumoren, myomen, ontstekingsmassa’s, urineweg- en blaastumoren, en epiploonverkalkingen.4 Er zijn gevallen gemeld zonder chirurgische extirpatie van het lithopedion2. Wegens de mogelijkheid van complicaties, zelfs na jaren van evolutie, is chirurgische verwijdering de aangewezen procedure.
De operatie is vaak eenvoudig met weinig bloedingen. Er is geen enkel intraoperatief sterfgeval gemeld, zelfs niet bij bejaarde patiënten.3,4 Niettemin wordt uiterste voorzichtigheid aanbevolen bij de chirurgische ingreep met de hulp van een algemeen chirurg of uroloog, wegens de mogelijkheid van grote hoeveelheden abdominale bloedvaten en darmverklevingen.
1. Costa SD, Presley J, Bastert G. Gevorderde abdominale zwangerschap. Obstet Gynecol Surv 1991;46:515-25.
2. Frayer CA, Hibbert ML. Abdominal pregnancy in a 67-year-old woman undetected for 37 years: a case report. J Reprod Med 1999;44:633-5.
3. Irick MB, Kitsos CN, O’Leary JA. Therapeutic aspects in the management of a lithopedion. Am Surg 1970;36:232-4.
4. Spiritos NM, Eisenkop SM, Mishell DR. Lithokelyphos: a case report and literature review. J Reprod Med 1987;32:43-6.
RESUMO
CONTEXTO: Lithopodium (verkalkte abdominale dracht) is een zeldzaam verschijnsel, met minder dan 300 beschreven gevallen in de literatuur.
CASUS VERSLAG: Een 40-jarige patiënte, had 18 jaar geleden een eenmalige zwangerschap en heeft sindsdien geen medische hulp meer gezocht. Ze kwam binnen met onderbuikpijn en een tumormassa van ongeveer 20 centimeter. Aanvullend onderzoek (abdominale radiografie, ultrasonografie en computertomografie) toonde een dracht aan van ongeveer 31 weken extra-uterien en met gebieden van verkalking. Laparotomie werd uitgevoerd met extractie van de foetus in goede conditie, betrokken door het gedeeltelijk verkalkte membraan.
KEY WORDS: Abdominale zwangerschap. Lithopedium. Lithokelyphopedion. Foetale dood.
Publicatie-info
Renato Passini Junior, MD, PhD. Assistent Docent, Afdeling Verloskunde & Gynaecologie, Faculteit Medische Wetenschappen, Staatsuniversiteit van Campinas, Campinas, Brazilië.
Roxana Knobel, MD, MSc. Afdeling Verloskunde & Gynaecologie, Faculteit Medische Wetenschappen, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazilië
Mary Ângela Parpinelli, MD, PhD. Assistent-docent, Afdeling Verloskunde &Gynaecologie, Faculteit Medische Wetenschappen, Universidade Estadual de Campinas Campinas, Brazilië.
Belmiro Gonçalves Pereira, MD, PhD. Assistent-docent, Afdeling Verloskunde &Gynaecologie, Faculteit Medische Wetenschappen, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazilië.
Eliana Amaral, MD, PhD. Assistent-docent, Afdeling Verloskunde &Gynaecologie, Faculteit Medische Wetenschappen, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazilië.
Fernanda Garanhani de Castro Surita, MD, MSc. Afdeling Verloskunde &Gynaecologie, Faculteit Medische Wetenschappen, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazilië.
Caio Rogério de Araújo Lett, MD. Arts-assistent, Afdeling Verloskunde &Gynaecologie, Faculteit Medische Wetenschappen, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brazilië.