Case Report
Renato Passini Júnior Roxana Knobel
Mary Ângela Parpinelli Belmiro Gonçalves Pereira
Eliana Amaral Fernanda Garanhani de Castro Surita
Caio Rogério de Araújo Lett
Kalkad graviditet i buken med arton års utveckling: Avdelningen för obstetrik och gynekologi, fakulteten för medicinska vetenskaper,
Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien
ABSTRACT
KONTEXT: Lithopedion (förkalkad graviditet i buken) är ett sällsynt fenomen och det finns färre än 300 fall rapporterade i den medicinska litteraturen.
FAKUSRAPPORT: I det här fallet hade en 40-årig patient haft sin enda graviditet 18 år tidigare, utan medicinsk hjälp sedan dess. Hon kom till vårt sjukhus med smärta och tumörmassa på cirka 20 centimeter i diameter. Kompletterande undersökningar (bukröntgen, ultraljud och datortomografi) visade en extrauterin abdominell 31-veckors graviditet med förkalkningsområden. Explorativ laparotomi utfördes, med extirpation av ett välbevarat foster med delvis förkalkade ovulära membraner.
STIPSORD: Abdominal graviditet. Lithopedion. Lithokelyphopedion. Fosterdöd.
INLEDNING
Lithopedion (litho = sten; pedion = barn) är benämningen på en extrauterin graviditet som utvecklas till fosterdöd och förkalkning. Det är ett sällsynt fenomen som oftast kommer från en abdominell graviditet. Incidensen för abdominell graviditet är 1:11 000 graviditeter och lithopedion förekommer i 1,5 till 1,8 % av dessa fall.1,3 Det har förekommit mindre än 300 fall under 400 år av världsmedicinsk litteratur.2,3,4 På grund av ökningen av inflammatoriska bäckensjukdomar och operationer av livmodertuberkulos har det skett en ökning av ektopiska graviditeter.1 Å andra sidan har förekomsten av abdominell graviditet och lithopedion tenderat att bli ännu mer sällsynt på grund av att läkarvård och förlossningsvård blivit mer tillgänglig för befolkningen, med möjlighet till tidig diagnos och behandling av patologin.1,4
FALLREDOVISNING
En 40-årig kvinna med brun hudfärg hade ett primärt klagomål om smärta i underlivet. Patienten rapporterade regelbunden tillväxt i buken och frisk fosteraktivitet från en graviditet som skett 18 år tidigare. Hon hade aldrig gjort någon prenatal uppföljning. Under tredje trimestern hade hon börjat känna starka kramper i underlivet samtidigt som fosteraktiviteten försvann. Hon hade inte sökt medicinsk hjälp och några veckor senare hade hon avlägsnat en mörkröd massa genom slidan som såg ut som en moderkaka.
Hon hade upplevt de karakteristiska förändringarna vid bröstmjölkning. Underlivet hade börjat minska men behöll en infra-umbilikal massa på cirka 20 centimeter i diameter, rörlig och smärtfri. Några månader innan hon togs emot på vår avdelning började hon känna smärta i underlivet och sökte medicinsk hjälp.
Hennes gynekologiska historia bestod av regelbundna menstruationsblödningar som började vid menarche och återigen efter graviditet. Hon hade aldrig använt någon preventivmetod.
Den fysiska undersökningen visade en infraumbilikal massa på cirka 20 centimeter i diameter som var rörlig och hårdnad. Livmodern var utan graviditetsförändringar. Bukröntgen (figur 1) och datortomografi visade förekomsten av ett ektopiskt foster i en blodkärlsgren i mesenteriet, med perifera förkalkningar. Ultraljudsundersökningarna visade en tom livmoder, regelbundna äggstockar och närvaron av ett foster i 31 veckors ålder (fastställt utifrån lårbenslängden).
En hypotes om lithopedion gjordes, och på grund av de kliniska symtomen och patientens önskan att ta bort massan gjordes explorativ laparotomi. Efter att ha utfört parietal celiotomi sågs en oval tumör med vidhäftning av höger äggstock och epiploon (figur 2). Den mätte 15 x 25 centimeter och vägde 1 890 gram. Den bestod av ett förkalkat ovulärt membran som vidhängde ett foster, vilket dissekerades och visade sig vara välbevarat och delvis förkalkat (figur 3). Operationen var framgångsrik, utan komplikationer, och patienten lämnade sjukhuset efter tre dagar.
DISKUSSION
I de fall som relaterats i litteraturen varierade patienternas ålder på diagnosdagen från 23 till 100 år, 2/3 av dem var över 40 år. Perioden för kvarhållande av fostret var från 4 till 60 år. Fosterdöden inträffade mellan 3 och 6 månader av graviditeten i 20 % av fallen, mellan 7 och 8 månader i 27 % och vid fullgången graviditet i 43 % av fallen.2,4
Abdominal graviditet är ett resultat av rupturen av en tubal eller ovarial graviditet med inplantering i bukhålan.1,3 Utvecklingen av lithopedion sker under vissa förhållanden: (1) extrauterin graviditet, (2) fosterdöd efter 3 månaders graviditet, (3) ägget måste vara sterilt, (4) det kan inte finnas någon tidig diagnos, (5) lokala förhållanden måste finnas för kalciumutfällning (avlagring).1,2,4 Utvecklingen av denna graviditet är densamma som för abdominell intrauterin graviditet fram till fosterdöd. Efter denna tid inträffar uttorkning av vävnader och kalciuminfiltration.1,3,4
En abdominal graviditet som förkalkas kallas generiskt för lithopedion och kan ha följande former: (1) lithokelyphos (litho = sten, kelyphos = skal): endast ägghinnan är förkalkad och fostret kan befinna sig i olika stadier av nedbrytning, (2) lithokelyphopedion: båda är förkalkade, dvs. fostret och ägghinnan, som i detta fall, (3) lithopedion: endast fostret är förkalkat.4
Och även om de flesta fall förblir asymtomatiska i flera år kan bäckensmärta, viktkänsla i buken och kompressiva symtom förekomma, vilket särskilt påverkar urinblåsan och rektum.2,3 Vissa associerade komplikationer har rapporterats efter en lång asymtomatisk utveckling: perforation av urinblåsan och rektum, extrusion av fosterdelar genom bukväggen, rektum och vagina, tarmobstruktion (på grund av att fosterdelar kolliderar med tarmen eller fastnar) och volvulus.3,4
Diagnosen avslöjas av en suggestiv klinisk historia, en bäckenmassa som påträffas vid fysiska undersökningar, och ofta räcker det med en röntgenundersökning av buken för att bekräfta den.3,4 Ultraljudsundersökningen visar en tom livmoderhåla och ett ospecifikt utseende på bukmassan, vilket förvirrar diagnosen.2 Datortomografi (CT) och kärnmagnetisk resonans definierar tydligt patologin och hjälper till att diagnostisera adherens och andra organ som påverkas, även om dessa inte är absolut nödvändiga.2,3,4 Vissa författare föreslår utsöndringsurografi och enema röntgen för att utvärdera kompression eller förändringar i organ eller system i närheten av det.
Diagnosen skiljer den från andra förkalkade massor som ovarietumörer, myom, inflammatoriska massor, tumörer i urinvägarna och urinblåsan samt epiploonförkalkningar.4 Det finns fall som rapporterats utan kirurgisk extirpation av lithopedion2. På grund av risken för komplikationer, även efter år av utveckling, är det korrekta förfarandet kirurgiskt avlägsnande.
Kirurgin är ofta enkel med låg blödning. Ingen intraoperativ död har rapporterats, inte ens hos äldre patienter.3,4 Trots detta rekommenderas extrem försiktighet vid det kirurgiska ingreppet med hjälp av en allmänkirurg eller urolog, på grund av risken för stora mängder bukblodkärl och tarmadhet.
1. Costa SD, Presley J, Bastert G. Avancerad graviditet i buken. Obstet Gynecol Surv 1991;46:515-25.
2. Frayer CA, Hibbert ML. Abdominal graviditet hos en 67-årig kvinna som inte upptäckts i 37 år: en fallrapport. J Reprod Med 1999;44:633-5.
3. Irick MB, Kitsos CN, O’Leary JA. Terapeutiska aspekter vid hantering av en lithopedion. Am Surg 1970;36:232-4.
4. Spiritos NM, Eisenkop SM, Mishell DR. Lithokelyphos: en fallrapport och litteraturgenomgång. J Reprod Med 1987;32:43-6.
RESUMO
CONTEXTO: Lithopodium (förkalkad abdominell dräktighet) är ett sällsynt fenomen, med mindre än 300 fall beskrivna i litteraturen.
FALLRAPPORT: En 40-årig patient som fick en enda graviditet för 18 år sedan och som inte har sökt vård sedan dess. Hon kom med smärta i nedre delen av buken och en tumörmassa på cirka 20 centimeter. Kompletterande undersökningar (bukröntgen, ultraljud och datortomografi) visade en graviditet på cirka 31 veckor extrauterin och med områden med förkalkning. Laparotomi utfördes med extraktion av fostret i gott skick, som var involverat av det delvis förkalkade membranet.
Nyckelord: Graviditet i buken. Lithopedium. Lithokelyphopedion. Fosterdöd.
Förlagsinformation
Renato Passini Junior, MD, PhD. Biträdande lektor, avdelningen för obstetrik & gynekologi, fakulteten för medicinska vetenskaper, delstatsuniversitetet i Campinas, Campinas, Brasilien.
Roxana Knobel, MD, MSc. Department of Obstetrics & Gynecology, Faculty of Medical Sciences, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien
Mary Ângela Parpinelli, MD, PhD. Biträdande lektor, avdelningen för obstetrik & gynekologi, fakulteten för medicinska vetenskaper, Universidade Estadual de Campinas Campinas, Brasilien.
Belmiro Gonçalves Pereira, MD, PhD. Biträdande lektor, avdelningen för obstetrik & gynekologi, fakulteten för medicinska vetenskaper, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien.
Eliana Amaral, MD, PhD. Biträdande lektor, avdelningen för obstetrik & gynekologi, fakulteten för medicinska vetenskaper, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien.
Fernanda Garanhani de Castro Surita, MD, MSc. Institutionen för obstetrik & gynekologi, fakulteten för medicinska vetenskaper, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien.
Caio Rogério de Araújo Lett, MD. ST-läkare, avdelningen för obstetrik & gynekologi, fakulteten för medicinska vetenskaper, Universidade Estadual de Campinas, Campinas, Brasilien.